摘要:目的:评价关节镜手术治疗肩关节滑膜软骨瘤病(SC)的临床疗效,并分析复发部位特征。方法:回顾性分析2022年4月至2023年10月南京大学医学院附属鼓楼医院采用关节镜手术治疗的7例肩关节SC患者的临床资料,包括男2例,女5例,年龄20~61岁,平均(34.8±14.0)岁。症状持续时间为1~24个月,平均(11.8±6.2)个月。2例患者有骨关节炎表现。1例患者合并肱骨头后上方压缩性骨损伤。比较术前与末次随访时患者疼痛视觉模拟评分(VAS)、美国肩肘外科医师协会(ASES)评分、美国加州大学(UCLA)肩关节评分及Constant-Murley评分,以评估患者疼痛和功能恢复情况。结果:7例患者均获得随访,随访时间5~20个月,平均(9.9±6.3)个月。所有患者切口均Ⅰ期愈合,无一例患者发生感染。7例患者末次随访时疼痛VAS评分、ASES评分、UCLA肩关节评分及Constant-Murley评分均较术前明显改善。7例患者中2例复发,1例原发于盂肱关节间隙(GH),复发于结节间沟(ISH);1例原发于肩峰下囊(SAB)、喙突下滑囊(SCB)及三角肌下滑囊(SDB),复发于SAB及SDB。同时,盂肱关节外的SAB、SCB、SDB发病4例,复发1例;GH发病3例,复发1例。1例患者因游离体卡压导致肱骨头软骨损伤。结论:关节镜手术治疗肩关节SC的临床疗效显著。因该病复发率高,术中需完整切除病损部位滑膜组织;对发生在盂肱关节腔的SC,需重点清理ISH区域滑膜组织,以降低复发概率。
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滑膜软骨瘤病(synovialchondromatosis,SC)是一种罕见的良性实体肿瘤,分为原发性滑膜软骨瘤病(primarysynovialchondroma,PSC,也称为Reichel综合征[1)]和继发性滑膜软骨瘤病(secondarysynovialchondroma,SSC)[2],可累及膝关节、髋关节、肘关节、踝关节和肩关节[3],表现为关节疼痛、肿胀和活动度降低,症状可持续数年[4]。手术是SC主要的治疗方式。有研究表明SC术后复发率为0~31%[5]。因SC相对罕见,既往文献仅限于个案报道或小样本病例系列报道[6]。本研究拟评价关节镜手术治疗肩关节SC的临床疗效,并分析复发部位特征,以提高临床医师对其的认识。
1、资料与方法
1.1一般资料
纳入标准:①通过病史采集、体格检查、影像学和病理学确诊为肩关节SC;②无肩关节感染史等手术禁忌证。排除标准:①患有重度糖尿病、贫血、恶性肿瘤、严重营养不良等不宜手术者;②长期服用抗炎镇痛药物影响功能评分者。
回顾性分析2022年4月至2023年10月南京大学医学院附属鼓楼医院采用关节镜手术治疗的7例肩关节SC患者的临床资料。其中男2例,女5例;年龄20~61岁,平均(34.8±14.0)岁。单侧发病6例,双侧发病1例。复发2例(复发前均于本院行病损部位全滑膜切除术及游离体清除术)。症状持续时间为1~24个月,平均(11.8±6.2)个月。其中2例患者有骨关节炎表现,1例患者合并肱骨头后上方压缩性骨损伤。7例患者肩关节主动活动均受限。
本研究经南京大学医学院附属鼓楼医院伦理委员会审批通过(2024-373-02),所有患者均豁免知情同意。
1.2术前准备
术前根据患者情况行X线检查、肩关节CT平扫+三维重建及肩关节MRI,观察是否合并肩袖撕裂及骨关节炎等,并判断肩关节游离体分布,便于术中探查取出。
1.3手术方式
患者全身麻醉后,取侧卧位,选择肩关节后外侧入路置镜以彻底评估盂肱关节腔。然后将肩关节镜置入肩峰下间隙,以探查肩峰下、喙突游离体的受累情况。所有病例均行病损部位全滑膜切除术和游离体清除术。经肩袖间隙开放前方入路,置入直径为2cm的粗鞘管。间断开放鞘管,将绝大部分游离体自鞘管引出,残余者用髓核钳夹出。在移除肱二头肌长头肌腱(longheadofbicepstendon,LHBT)腱鞘中的游离体时,避免损伤LHBT,并对有病变的LHBT进行肱二头肌肌腱切断术。使用电动刨削器或射频消融仪进行关节镜下病变部位全滑膜切除术。关节腔注射玻璃酸钠、矛头蝮蛇血凝酶润滑止血,关闭切口时采用罗哌卡因镇痛。
1.4术后处理
术后1d即开始进行肩关节被动活动,以预防肩关节粘连;术后1周开始主动活动和加强肌力练习。术后常规应用非甾体抗炎药(按需给药,最长2周)。切口每2~3天换药1次,术后2周拆线。
1.5随访计划与观察指标
术后6、12个月门诊随访。随访复查MRI,同时采用疼痛VAS评分评估患者疼痛情况,采用美国肩肘外科医师协会(AmericanShoulderandElbowSurgeons,ASES)评分、美国加州大学(UniversityofCaliforniaatLosAngeles,UCLA)肩关节评分及Constant-Murley评分评估功能恢复情况。
1.6统计学方法
采用SPSS26.0软件进行统计学分析。计量资料符合正态分布,以均数±标准差表示。
2、结果
本研究7例患者均获得随访,随访时间5~20个月,平均(9.9±6.3)个月。7例患者切口均Ⅰ期愈合,无一例患者发生感染。7例患者一般临床资料见表1。
7例患者中,1例患者双侧肩关节发病(患者6),左侧发病于肩峰下囊(subacromialbursa,SAB)、三角肌下滑囊(subdeltoidbursa,SDB),目前保守治疗,未纳入本研究进行分析。末次随访时患者疼痛VAS评分、ASES评分、UCLA肩关节评分及Constant-Murley评分均较术前明显改善。
根据术前、术后MRI及术中所示,7例患者中2例复发:1例原发于盂肱关节间隙(glenohumeraljoint,GH),复发于结节间沟(intertubercularsulcusofhumerus,ISH);1例原发于SAB、喙突下滑囊(subcoracoidbursa,SCB)及SDB,复发于SAB及SDB。盂肱关节外的SAB、SCB、SDB发病4例,复发1例;GH发病3例,复发1例。1例患者因游离体卡压导致肱骨头软骨损伤。另外值得关注的是,1例患者初次于外院进行手术,原发信息丢失,术后5个月于本院复诊,MRI及手术清理可见ISH巨大SC瘤巢,提示无论残留或复发,在清理盂肱关节游离体时,均需重点关注ISH区域。
典型病例见图1。
3、讨论
目前SC的病因尚不清楚,遗传学认为是细胞克隆导致,而创伤也可能是滑膜细胞化生为软骨细胞的刺激因素。SSC多与退行性变、创伤、炎性关节病(骨关节炎、风湿性或类风湿关节炎)及剥脱性骨软骨炎等有关[5]。据报道,SC全球发病率为1/100000,发病年龄为20~50岁[7]。PSC的病理特征是关节滑膜中形成化生软骨,大量紊乱的软骨细胞形成细胞结节,伴有不规则钙化;SSC中以关节软骨或软骨下骨的碎片作为病灶,软骨细胞均匀分布,伴有环状钙化[8]。根据病理分类,Milgram将SC病程分为Ⅲ期:Ⅰ期为活动性滑膜内疾病,无游离体;Ⅱ期为过渡性病变,有滑膜增生和游离体;Ⅲ期为有游离体,无滑膜疾病[9]。因SC无特异性症状与体征,临床可被误诊为色素沉着绒毛结节性滑膜炎、滑膜软骨肉瘤、剥脱性骨软骨炎等[10]。
有学者进行小样本病例研究发现,PSC的发生可能与6号染色体异常[11]、滑膜的Hedgehog信号通路激活[12]、原癌基因C-erbB-2表达[13]及滑膜增殖细胞核抗原(proliferatingcellnuclearantigen,PCNA)、CD90和CD10水平增高[14]有关。也有学者认为可能与滑膜转化生长因子β1(transforminggrowthfactor-β1,TGF-β1)、TGF-β3、软骨寡聚基质蛋白(cartilageoligomericmatrixprotein,COMP)、骨形态发生蛋白-2(bonemorphogeneticprotein-2,BMP-2)、白细胞介素-6(interleukin-6,IL-6)的过度表达有关[15-16]。目前认为,滑膜细胞M1表型与M2表型活性之间的不平衡可导致骨关节炎中持续低度炎症和软骨降解,过度转变为M2表型和未能恢复到M0或M1表型的滑膜细胞可能导致SC形成[17]。对SC分子机制的进一步探讨,有利于为SC的早期治疗及避免其术后复发提供思路。
表17例肩关节SC患者一般临床资料
图1患者6,女,26岁,右肩关节SC,行关节镜手术进行治疗
既往文献报道,SC的男性发病率是女性的2倍[18],而本组男性患者2例,占比仅为28.6%(2/7)。双侧肩关节SC更为罕见,本组1例患者双侧肩关节发病,占比14.3%(1/7)。本组患者年龄20~61岁,平均(34.8±14.0)岁,与既往研究报道相符[18]。本组肩关节SC患者未发现合并肩袖撕裂(rotatorcufftear,RCT),与既往文献报道SC常合并RCT不一致[7]。本组4例患者SC原发于盂肱关节外的SAB、SCB、SDB,其中1例复发;3例患者SC原发于GH,其中1例复发。盂肱关节外发病率高于盂肱关节腔发病率,与既往文献报道相反[19-20],可能与肩峰摩擦刺激多或病例数较少有关。另外2例合并OA患者,均发病于GH,提示GH中SC有提高OA发生风险的可能。
肩关节SC的早期治疗对于缓解疼痛及防止关节软骨和肩袖进一步损伤非常重要,大多数患者需要手术干预[7]。手术方式包括关节镜手术与传统开放手术,两种手术方式同样有效[6,21]。肩关节镜手术虽有LHBT鞘和肩胛下隐窝游离体清除不足的缺点[22],但也具有创伤小、视野宽、恢复快、可彻底评估GH关节及其腋窝囊和LHBT腱鞘情况等优点[23-24]。因此,关节镜手术是治疗肩关节SC的首选手术方式。常规手术方式包括游离体取出术与滑膜切除术,然而对于滑膜切除范围一直存在争议。Milgram等[9]认为,只需取出游离体,患者便能获得很好的功能恢复。Kamineni等[25]、Shpitzer等[26]报道,仅取出游离体与额外接受滑膜切除术的患者的疗效相同。Ogilvie-Harris等[27]比较了单纯游离体切除术与游离体切除术联合滑膜切除术治疗肩关节SC的疗效,5例未行滑膜切除术的患者中3例复发,认为不彻底清除滑膜可能会增加SC术后复发风险。由于SC的术前诊断和分期较困难,且复发率较高,PSC可恶变为软骨肉瘤。因此,本课题组认为,无论SC分类与分期如何,病损部位进行全滑膜切除术是必要的。
传统开放手术或关节镜手术后肩关节SC的复发率为0~31%[5],术前有必要向患者及家属交代复发风险。本组7例患者中2例复发,与文献报道相符。根据术前、术后MRI及术中所见示,2例复发患者中,1例原发于GH,复发于ISH;1例原发于SAB、SCB及SDB,复发于SAB及SDB。另外值得关注的是,1例患者初次于外院进行手术,原发信息丢失,术后5个月于本院复诊,MRI示ISH巨大SC瘤巢。因此,无论残留或复发,对发生于GH的SC,需重点关注ISH区域的滑膜,如无法有效清理,建议术后行放射治疗。而且,由于GH与SAB部位SC完全清除较困难,而LHBT腱鞘往往被忽视,因此LHBT腱鞘滑膜完整切除需要重视。
本研究的局限性:①本研究为单中心回顾性研究,样本量较少,可能出现信息偏倚;②随访时间较短,可能遗漏了SC复发、恶化等情况发生;③未对复发部位进行统计研究。后续可增加样本量,延长随访时间,并对复发部位进一步展开研究,以获得更为准确的结果。
4、结论
关节镜手术治疗肩关节SC效果显著,具有创伤较小、操作简便、疗效可靠、早期恢复功能的优点;SAB为好发部位,可能与该滑囊摩擦较多有关;SC复发率高,提示术中需行病损部位的全滑膜切除术。对于发生在盂肱关节腔的SC,需重点清理ISH区域滑膜,以降低复发概率。
参考文献:
[16]韩玮华,罗海燕,郭传瑸,等.软骨寡聚基质蛋白在颞下颌关节滑膜软骨瘤病中的表达[J].北京大学学报(医学版),2020,53(1):34-39.
[24]季伟,孙笑非,阮狄克.关节镜治疗肩关节滑膜软骨瘤病的临床疗效观察[J].中国骨与关节外科,2013,6(1):35-37.
基金资助:国家自然科学基金面上项目(81972124);江苏省基础研究计划(自然科学基金)青年基金(20170123);
文章来源:杜瑞,李强强,陈东阳,等.关节镜手术治疗肩关节滑膜软骨瘤病的疗效评价及复发部位特征分析[J].中华骨与关节外科杂志,2025,18(03):255-260.
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