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先天性马蹄足术后复发的影响因素及预测模型的建立

2024-11-18 162 上传者：管理员

摘要：目的基于列线图模型分析先天性马蹄足术后复发的影响因素。方法回顾性分析2019年12月—2021年12月嘉兴市妇幼保健院和南通市妇幼保健院收治的153例先天性马蹄足患儿的临床资料，所有患儿接受矫治手术，根据术后2年内是否复发，将患儿分为复发组（59例）和未复发组（94例）。收集两组患儿性别、年龄、患侧、家族疾病史、术前Dimeglio分型、术前是否石膏矫形、是否行跟腱切断、术后支具依从性等基本资料，术前通过Pirani评分评估患儿病情，并利用X射线测量其横位距跟角角度、侧位胫骨跟骨角度。通过多因素一般Logistic回归模型筛选先天性马蹄足患儿术后复发的影响因素，构建列线图预测模型，并评价模型的拟合效果。结果复发组术前Pirani评分、DimeglioⅣ型、有家族疾病史、术前未进行石膏矫正、术后支具使用依从性差的占比均高于未复发组（P <0.05），而横位距跟角角度、侧位胫骨跟骨角度均小于未复发组（P <0.05）。多因素一般Logistic回归分析结果显示，有家族疾病史[■=8.997(95%CI:1.961,41.270)]、DimeglioⅣ型[■=4.835(95%CI:1.462,15.986)]、术前Pirani评分高[■=153.681(95%CI:7.907,2 987.012)]、术后支具依从性较差[■=5.418(95%CI:1.628,18.029)]为影响患儿术后复发的危险因素（P <0.05）；术前行石膏矫正[■=0.347(95%CI:0.133,0.907)]、侧位胫骨跟骨角度大[■=0.061(95%CI:0.010,0.375)]、横位距跟角角度大[■=0.255(95%CI:0.089,0.732)]是影响患儿术后复发的保护因素（P <0.05）。校准曲线的平均绝对误差为0.027，表明模型的预测准确度高，趋近于理想曲线。结论家族遗传史、术前矫治情况、病情严重程度、治疗依从性均是影响先天性马蹄足患儿术后复发的重要因素。

关键词：
先天性马蹄足
列线图模型
手术矫正
术后复发
足部畸形
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先天性马蹄足是一种常见的足部畸形，其特征为足跟内翻、足尖向下，严重者可影响行走和日常活动，对患者的生活质量造成显著影响[1]。当前，通过手术矫正等手段，大多数马蹄足患者可以获得良好的矫形效果[2]。然而，术后复发仍是临床面临的挑战，复发情况也与个体差密切相关[3]。复发不仅会导致足部功能恶化，还可能需要进一步治疗或再次手术，给患者及其家庭带来极大负担。因此，准确评估复发风险，探索影响复发的因素，并建立相应的预测模型，对指导临床实践、优化治疗策略、提高患者预后，具有重要意义[4]。

尽管已有研究探讨了多种可能的影响因素，包括矫形器佩戴不当或使用依从性差[5-6]、缺乏适当的锻炼[7]、儿童年龄等个体差异[8]，但关于这些因素的综合分析和预测模型的建立尚不充分。本研究通过回顾性分析嘉兴市妇幼保健院和南通市妇幼保健院收治的153例先天性马蹄足患儿的临床资料，应用列线图模型系统评估这些因素对术后复发的影响，旨在为临床提供更准确的复发风险评估工具，为患儿提供个性化的治疗和随访方案，以提高预后。

1、资料与方法

1.1一般资料

回顾性分析2019年12月—2021年12月嘉兴市妇幼保健院和南通市妇幼保健院收治的153例先天性马蹄足患儿的临床资料，所有患儿接受矫治手术，根据术后2年内是否复发，将患儿分为复发组（59例）和未复发组（94例）。本研究经医院医学伦理委员会批准，伦理批号：2021（医伦）-87，患儿家属均签署知情同意书。

1.2纳入与排除标准

1.2.1纳入标准

(1)符合先天性马蹄足诊断标准；(2)有手术指征；(3)临床资料完整；(4)单足患病，且DimeglioⅢ、Ⅳ型。

1.2.2排除标准

(1)凝血功能障碍；(2)神经原性、外伤等其他原因导致的足部畸形；(3)器官功能障碍；(4)合并免疫系统疾病。

1.3资料收集

通过医院病例系统收集两组患儿的一般资料，包括性别、年龄、患侧、家族疾病史、术前Dimeglio分型、术前是否石膏矫形、术中是否行跟腱切断等信息。术前通过Pirani评分评估患儿病情[9]，评分0～6分，评分越高表示马蹄足畸形的严重程度越高。并利用X射线测量患儿侧位胫骨跟骨角和横位距跟角。

1.4手术方法

所有患儿通过跟腱稍内侧的后侧切口进行Z形跟腱延长术，通过第一趾骨基底部内侧切口切断趾外展肌腱，以调整足部姿势，确保前足中轴线与胫骨中轴线的交角为90°，并将足外展调整至5～15°。使用从足跟沿胫骨方向插入的克氏针固定距下关节和踝关节，并应用长腿管形石膏进行固定。术后6～8周，拆除克氏针及外固定装置，使用上海优加医疗用品有限公司生产的Dennis-Browne支具全天固定3个月，之后穿戴矫形鞋，并在睡眠时继续使用支具2年，期间定期门诊随访以监测治疗效果和进展。见图1。

图1 患儿术前、术中、术后情况

1.5主观依从性评价

石膏拆除后，患儿须全天佩戴支具治疗，期间全日佩戴时间≥23 h（仅在洗浴时可摘除1 h），持续3个月。之后转为夜间佩戴模式，仅在夜间睡眠期间使用支具，持续时间每晚14～16 h。若随访期间未能遵守上述佩戴支具的规定，则视为对支具使用的依从性差。

1.6复发评估标准

治疗后对所有患儿进行2年的定期随访，婴儿期以足部功能限制为主要判定依据，具体表现为足部无法正常外展、背屈受限，以及跖趾关节出现内偏现象。幼儿期根据行走步态进行评估，正面观察出现前足内翻，从后方观察可见足跟内翻；坐位时进行的踝关节活动度检查显示背屈角度限制。任一表现均可视作复发。

1.7统计学方法

数据分析采用SPSS 25.0和R 4.0统计软件。计量资料以均数±标准差表示，比较用t检验；计数资料以构成比或率（%）表示，比较用χ2检验；影响因素的分析用多因素一般Logistic回归模型，构建列线图预测模型，使用Bootstrap重复采样1 000次进行内部验证。P<0.05为差异有统计学上意义。

2、结果

2.1先天性马蹄足术后复发的单因素分析

本研究纳入153例先天性马蹄足患儿，根据术后2年的随访结果，共59例复发。

复发组与未复发组的性别构成、患儿年龄、母亲年龄、患侧、行跟腱切断情况比较，经χ2/t检验，差异均无统计学意义（P>0.05）。复发组与未复发组术前Pirani评分、Dimeglio分型、家族疾病史、术前石膏矫正情况、横位距跟角角度、侧位胫骨跟骨角度、术后支具使用依从性比较，差异均有统计学意义（P<0.05）；复发组术前Pirani评分、DimeglioⅣ型、有家族疾病史、术前未进行石膏矫正、术后支具使用依从性差的占比均高于未复发组，而横位距跟角角度、侧位胫骨跟骨角度均小于未复发组。见表1。

表1 先天性马蹄足患儿术后复发的单因素分析

2.2先天性马蹄足术后复发的多因素Logistic回归分析

以患儿术后是否复发为因变量（未复发=0，复发=1），将单因素分析中差异有统计学意义的指标作为自变量纳入多因素分析，赋值见表2。多因素一般Logistic回归分析结果显示，有家族疾病史[=8.997(95%CI:1.961,41.270）]、DimeglioⅣ型[=4.835(95%CI:1.462,15.986）]、术前Pirani评分高[=153.681(95%CI:7.907,2 987.012）]、术后支具依从性较差[=5.418(95%CI:1.628,18.029）]为影响患儿术后复发的危险因素（P<0.05）；术前行石膏矫正[=0.347(95%CI:0.133,0.907）]、侧位胫骨跟骨角度大[=0.061(95%CI:0.010,0.375）]、横位距跟角角度大[=0.255(95%CI:0.089,0.732）]是影响患儿术后复发的保护因素（P<0.05）。见表3。

表2 赋值表

表3 先天性马蹄足患儿术后复发因素的多因素一般Logistic回归分析参数

2.3影响因素预测模型的建立

根据多因素分析结果建立列线图模型，结果显示，有家族疾病史、DimeglioⅣ型、术前未行石膏矫正、Pirani评分高、胫骨跟骨角度及横位距跟角角度小、术后支具依从性差的患儿术后复发的风险更高。见图2。

2.4风险因素模型验证

校准曲线接近理想的诊断试验特性曲线，反映模型的预测概率与观察到的复发率具有较高的一致性。曲线的平均绝对误差为0.027，表明模型的预测准确度高，误差小。见图3。

图2 术后复发影响因素的列线图模型

图3 先天性马蹄足术后复发的影响因素预测模型

3、讨论

先天性马蹄足是一种出生时存在的足部结构畸形，以足跟内翻、前足内翻和足尖下垂为主要特征，严重影响患儿的行走能力和生活质量，必要时需进行手术矫形治疗[10]。尽管早期干预能显著改善足部形态，但术后复发仍是一个不容忽视的问题。NGUYEN等[11]对患者进行长期随访，平均随访时间17.2年，平均复发率为37%，且平均随访时间和复发率之间呈正相关。因此，研究先天性马蹄足术后复发的影响因素对临床治疗策略的优化至关重要，有助于指导医生在手术治疗和术后管理中采取个体化的预防措施，提升治疗成功率。本研究结果表明，复发组患儿中有家族疾病史、术前未进行石膏矫正、术后支具使用依从性差、DimeglioⅣ型的占比更高，这反映先天性马蹄足复发风险与遗传因素、治疗前准备、术后康复管理和畸形严重程度的关联。先天性马蹄足的遗传因素涉及多基因遗传模式和环境因素的相互作用，有研究表明PITX1、TBX4和HOXD等基因家族成员，可能与足部发育异常相关[12-13]。这些基因在胚胎发育期间参与下肢的形态生成和肌肉骨骼系统的分化过程，而基因变异可能导致足部骨骼、肌肉和韧带发育异常，影响足部的结构和功能[14]。ABRAHAM等[15]研究显示，未经石膏矫正的患儿因为缺少术前足部软组织的充分伸展，可能导致术后恢复不佳。因为术前石膏矫正可以通过逐渐伸展和重塑足部软组织来减少足部畸形，连续的渐进性矫形可以增强软组织的塑形能力[16]。通过每周调整石膏的角度来逐步纠正足部的位置，使其更接近正常足部解剖结构，在手术前为患儿创建更有利的软组织环境。因此，未经石膏矫正的患儿缺失了这一渐进的软组织拉伸和准备阶段，可能导致术后足部因刚性较高和适应性差而调整不到位，增加复发风险。根据HEGAZY等[17]的研究结果，术后使用支具可以维持手术后足部矫正位置，这在先天性马蹄足的治疗中也起到关键作用。支具的使用基于生物力学原理，通过外部固定设备持续施加适当的力量和方向，促进软组织的适应性重建，帮助新的足部结构在功能和形态上趋于稳定。AROOJIS等[18]也在研究中表明，支具不仅有助于维持足部的正确解剖位置，还可以通过限制不适当的运动来降低复发风险。因此，患儿如未能按照医嘱正确佩戴支具，会导致足部未能在矫正位置得到适当维持，增加畸形复发的风险。

在Dimeglio分型系统中，Ⅳ型代表最严重的畸形。CHEN等[19]在研究中分析176例马蹄内翻足婴儿的恢复情况，复发率为17.0%，且Dimeglio分型与复发情况密切相关。GADOMSKI等[20]也指出，足部软组织的明显紧缩和关节位置的严重异常增加矫形的难度和复发的可能性。此外，在矫形治疗过程中，Ⅳ型患儿可能需要更复杂的手术干预，如软组织松解和骨性矫形。软组织松解旨在释放足部紧张的肌腱、韧带和关节囊，改善足部的活动范围和位置；而骨性矫形手术则可能涉及切除或重塑骨头以纠正足骨的错位，有时还包括在特定位置植入内固定物以稳定矫正后的结构[21]。然而，这也带来更长的康复时间和更高的术后复发风险。本研究中，复发组术前Pirani评分更高，这进一步说明畸形严重程度对治疗效果的影响。根据以往的研究，Pirani评分系统可以对患儿畸形程度进行综合评估，高Pirani评分反映足部结构的显著异常和软组织的极度紧张，从而增加矫形治疗的难度[22]。MOERMAN等[23]的研究显示，术前畸形程度较高的患儿足部生物力学稳定性不足，从而增加复发风险。此外，侧位胫骨跟骨角度和横位距跟角角度是评估足部解剖结构和功能状态的重要角度，反映距骨、跟骨与胫骨之间的相对位置关系。NGUYEN-KHAC等[24]指出，在先天性马蹄足的患儿中，距骨和跟骨的位置异常会导致这2个角度减小，反映足部的结构和功能紊乱。此外，足骨之间的异常排列不仅影响足部的正常功能，还会对足部的血液循环和神经功能产生负面影响，进一步加剧畸形[25]。而畸形较为严重的患儿，即便经过矫形手术，其足部恢复到理想解剖位置的能力也有限，复发的风险相对较高。所以复发组患儿的侧位胫骨跟骨角和横位距跟角角度均小于未复发组。多因素一般Logistic分析结果也显示，家族疾病史、Dimeglio分型、术前Pirani评分、胫骨跟骨角度及横位距跟角角度、术前是否行石膏矫正、术后支具依从性等情况均是影响患儿术后复发的重要因素。因此，对这些因素的全面考量和管理对提高治疗效果、降低复发风险具有重要意义，也强调个体化治疗计划和密切随访在先天性马蹄足管理中的重要作用。本研究中，列线图模型校准曲线的接近于理想曲线，反映该模型在预测先天性马蹄足患儿术后复发概率方面准确度高，能够为医生在制订治疗计划和风险管理中提供科学、精确的指导。

综上所述，先天性马蹄足术后复发与遗传背景、畸形程度、术前及术后管理均密切相关。列线图模型的建立也为临床提供一个强有力的工具，以预测先天性马蹄足患儿术后复发的风险。临床上，应当充分考虑这些因素，在制订治疗计划、术前准备和术后管理中采取个性化策略。未来研究应进一步探讨遗传标志物与马蹄足复发的关联，深入探究不同治疗方法对复发率的影响，以及开发更为精准的预测模型，从而优化先天性马蹄足的治疗策略，降低复风险。

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基金资助:浙江省医药卫生科技计划项目(No:2024KY1693);嘉兴市科技计划项目(No:2022AD30082);

文章来源:陆士蛟,王彭,杜智军.先天性马蹄足术后复发的影响因素及预测模型的建立[J].中国现代医学杂志,2024,34(22):19-25.