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大样本先天性耳前瘘管临床特征及术后复发危险因素分析

2025-06-11 121 上传者：管理员

摘要：目的探索先天性耳前瘘管（congenital preauricular fistula,CPF）临床特征，明确术后多次复发关键影响因素以优化治疗策略。方法回顾性纳入中国人民解放军总医院耳鼻咽喉头颈外科912例（1262耳）CPF患者，收集人口学、瘘管解剖、伴发畸形、感染相关及治疗数据并进行分析。按术后复发情况分为首次复发与多次复发组，分析上述变量与复发的相关性。结果 (1)临床特征：912例（1262耳）CPF患者中女性占54.17%（男女比例为0.8∶1）,38.38%为双侧瘘管，右侧（32.02%）略多于左侧（29.61%），侧别与性别无相关性（P>0.05）;98.34%为单瘘管，其中85.58%位于耳轮脚前；16.01%伴发其他耳畸形、耳以外部位畸形6.47%；有家族史者占2.85%;60.62%有感染史，其中67.32%感染病程>1年；来我院就诊前有过治疗史的占55.94%，药物治疗占49.72%，切开引流占41.93%，瘘管切除手术占8.36%。(2)复发情况及影响因素：随访患者410例（592耳），经我院手术治疗后，复发率4.05%(24/592)，首次术后复发占2.36%(14/592)，多次术后复发占1.69%(10/592)。两组性别、侧别与复发次数无相关性(P>0.05)；两组术前均合并感染并行切开引流；感染病程>1年、切开引流>1次与复发次数存在相关性(P<0.05)。结论 CPF女性多发，多为单侧、耳轮脚前单一瘘口，可伴发耳及其他部位畸形。我院CPF大部分患者有感染史及治疗史，手术切除后复发率较低。感染病程长及反复切开引流是多次复发危险因素，需强化术前瘘管评估并实施根治性切除以降低复发风险。

关键词：
CPF
临床特征
先天性耳前瘘管
感染病程
术后复发
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先天性耳前瘘管(congenitalpreauricularfistula,CPF)是一种常见的先天性耳科疾病,其发病原因主要为胚胎期第一､第二鳃弓发育不良或第一鳃沟封闭不全所致,属于常见的常染色体显性遗传病[1]｡CPF的患病率有人种差异,国内抽样调查为1.2%[2-3]｡CPF虽非严重疾病,但反复复发带来的生理痛苦､心理压力以及经济负担,对患者的生活产生了严重的负面影响,在临床治疗中应给予足够的重视,以降低复发率,改善患者的生活质量｡目前,对于CPF的大样本深入分析较少｡本研究对2013年至2023年就诊于中国人民解放军总医院耳鼻咽喉头颈外科的912例(1262耳)CPF患者的临床资料进行回顾性分析,并结合国内外文献,统计分析CPF的临床特征与手术效果,为临床治疗和预防复发提供依据｡

1、资料与方法

1.1临床资料

回顾性纳入2013年至2023年中国人民解放军总医院耳鼻咽喉头颈外科收治的912例(1262耳)CPF患者资料,包括一般资料,如性别､年龄､出生地､家族史､联系电话等;病例资料包括诊断､感染史､瘘管侧别､外瘘口数目与位置､伴发耳畸形与其他畸形､伴发其他疾病､治疗史､手术史与我院手术后复发情况等资料｡纳入标准:根据典型临床表现及体征确诊为CPF,均接受手术治疗且临床资料完整｡排除标准:合并其他严重耳部疾病或全身性疾病影响研究结果者､资料不完整者｡本研究经中国人民解放军总医院医学伦理委员会审核批准(第S2022-759-01号),所有患者及家属对研究知情同意｡

1.2统计学方法

采用SPSS23.0软件处理数据,计数资料以[例(%)]表示,采用χ2检验,以P<0.05为差异有统计学意义｡

2、结果

2.1912例先天性耳前瘘管患者人口学特征

912例(1262耳)耳前瘘管中,男性占45.83%(418/912),女性占54.17%(494/912),男女比例为0.8∶1｡双侧占38.38%(350/912),右侧占32.02%(292/912),左侧占29.61%(270/912)｡平均年龄(22.10±15.54)岁｡其中2.85%(26/912)的患者有耳前瘘管家族史｡

2.2瘘管口数目及位置分布

双侧耳前瘘管700耳中,98.57%(690/700)为双侧各1个瘘管口,瘘管口位置及数目详见表1｡0.57%(4/700)双侧各2个瘘管口;0.29%(2/700)右侧2个瘘管口,左侧1个瘘管口;0.29%(2/700)左侧2个瘘管口,右侧1个瘘管口;0.29%(2/700)左侧3个瘘管口,右侧2个瘘管口｡

单侧耳前瘘管562耳中,98.04%(551/562)为单侧1个瘘管口,瘘管口位置及数目详见表1｡1.96%(11/562)单侧有2个瘘管口｡

表1912例先天性耳前瘘管患者单个瘘管口位置及数目分布

2.3912例先天性耳前瘘管患者伴发耳畸形

不同侧别耳前瘘管伴发耳畸形:双侧耳前瘘管伴发耳畸形6.14%(56/912),右侧耳前瘘管伴发耳畸形5.26%(48/912),左侧耳前瘘管伴发耳畸形4.61%(42/912)(表2)｡

表2912例先天性耳前瘘管患者伴发耳畸形类型及数目分布

2.4912例先天性耳前瘘管患者伴发其他部位畸形

耳前瘘管伴发除耳以外其他部位畸形包括耳周､头面颈部以及各大系统畸形(表3)｡

表3912例先天性耳前瘘管伴发其他部位畸形类型及数目分布

2.5912例先天性耳前瘘管患者感染史耳前瘘管患者1262耳中,其中60.62%(765/1262)有既往感染史,39.38%(497/1262)从无感染史｡有感染史的患者总病程时长具体分布见表4｡

表4912例先天性耳前瘘管患者感染病程及数目分布

2.6912例先天性耳前瘘管患者治疗史

耳前瘘管1262耳中,其中55.94%(706/1262)有过治疗史｡其中详细的治疗方式及占比见表5｡

表5912例先天性耳前瘘管患者既往治疗方式及数目分布

2.7912例先天性耳前瘘管患者术后复发情况

经我院手术治疗后,术后随访6个月~12年不等,可随访到患者410例(592耳),总复发率为4.05%(24/592),首次术后复发为2.36%(14/592),多次术后复发1.69%(10/592)｡按术后复发情况分为首次复发与多次复发组,首次术后复发中,男性6耳,女性8耳;左侧4耳,右侧4耳,双侧6耳;术前均有感染及行切开引流;病程>1年的有4耳,切开引流>1次的有5耳｡多次术后复发中,男性4耳,女性6耳;左侧3耳,右侧3耳,双侧4耳;术前均有感染及行切开引流;病程均>1年,切开均>1次｡

两组性别､侧别与复发次数均无相关性(χ2=0.02,P>0.05)｡两组术前均合并感染并行切开引流｡感染病程>1年(χ2=12.24,P<0.05)和切开引流>1次(χ2=10.28,P<0.05)与复发次数均存在相关性｡

3、讨论

3.1一般情况

耳前瘘管以女性多发,单侧发病,右侧发病多,与国内外相关研究报道一致,提示性别可能与CPF的发病存在一定关联,具体机制尚待进一步研究[4-7]｡本研究报道就诊患者年龄分布跨度较大｡耳前瘘管感染可以发生在任何年龄任何时间,可能与患者居住环境,自身抵抗力较弱,瘘管走行,外部干预等因素相关｡

3.2病因

目前尚无明确的研究结果来证实耳前瘘管的具体发病机制,仅有一些从胚胎发育角度解释耳前瘘管发生的理论｡当其为双侧时,则多可能为家族遗传,表现为不完全的常染色体显性遗传模式[7]｡本研究有耳前瘘管家族史的患者较少,其他研究报道为23.8%､35.9%等,发生率不一,可能与种族､地域及信息收集偏差有关[8]｡

3.3表型

根据患者的表型,CPF可以分为常见型耳前瘘管和特殊类型的耳前瘘管,文献报道也多以先天性耳廓周围瘘管､变异型耳前瘘管来命名[9-10]｡本研究报道双侧耳前瘘管中98.57%为双侧各1个瘘管,单侧耳前瘘管中98.04%为单侧1个瘘管,瘘管口位置大都位于耳轮脚前｡其他研究报道与本研究结果一致,同时存在外耳道口顶壁､外耳道口后壁､耳甲腔内､耳后沟､对耳轮等变异型耳前瘘管或多个耳前瘘管[11-14]｡

3.4伴发畸形

本研究结果显示16.01%的患者有耳前瘘管伴发其他耳畸形,依次为伴发中外耳畸形､中耳畸形､外耳畸形､内耳畸形､外中内耳畸形､中内耳畸形｡6.47%的患者有耳前瘘管伴发除耳以外的其他部位畸形,依次为鳃裂瘘管､副耳､半面短小､面瘫､小下颌､隐睾､心脏畸形､鳃肾耳综合征､耳屏畸形､脊柱侧弯和多指畸形｡我们前期统计的大样本先天性耳畸形临床分类分布及临床流行病学特征中,耳前瘘管有676例,单发耳前瘘管占80.2%,伴发中外耳畸形占14.3%,伴发其他耳畸形占5.5%[15]｡其他文献报道伴发畸形较少,这可能与医院专长､就诊对象､种族差异等有关[4,16]｡Tan等[17]报道耳前瘘管被描述为许多综合征的一部分,包括鳃耳肾综合征等13个综合征｡鳃耳肾综合征是目前报道较多的与耳前瘘管有关的疾病,它是一种少见的常染色体显性遗传性疾病,是由人类EYA1基因的突变引起的,临床表现包括传导性､感音神经性或混合性聋,耳前凹陷,外耳､中耳或内耳结构缺损,肾异常和衰竭,颈外侧瘘､囊肿或窦道,鼻泪管狭窄或瘘[11,18]｡相关报道同样显示小耳畸形患者肾脏异常和心脏缺陷发生率高于一般人群[13]｡邹艺辉[19]认为在胚胎发育期,心脏起源组织毗邻内耳发育区的腹侧､中外耳发育区的下内方,当损伤程度较重､范围较大时,有可能并发心脏畸形｡另一项研究也表明,小耳畸形患者肾脏和心脏畸形的发生率高于普通人群[14]｡因此,对于耳前瘘管同时有小耳畸形的患者,考虑常规检查心脏､肾脏超声,心肾疾病危及患者生命安全,要优先于耳畸形的处理,及时解决可能发生的风险｡

3.5术前感染及治疗

本研究结果显示,耳前瘘管既往有感染史患者超过半数,而感染病程超过1年的也占半数以上｡相比于双侧瘘管来说,单侧瘘管更易感染｡双侧瘘管的患者又以单侧感染为主｡先天性耳前瘘管一般无症状,感染初起局部红肿､疼痛,数日后即形成小脓肿,引起皮肤溃烂､流脓,不久可自愈｡愈合后又可反复发作,甚至在1年内可达10余次,同时可导致局部湿疹,肉芽生长或形成多个溢脓孔,最终形成脓瘘和较大范围的瘢痕,影响美观｡无耳前瘘管感染病史,可不予处理｡感染后需经治疗,治疗方法包括中药内服外用､各种理疗等[9,20]｡

3.6术后情况

本研究结果显示,在我院行手术治疗后复发率较低,与以往研究结果相近[21]｡首次术后复发和多次术后复发在年龄､性别､侧别､术前切开引流及合并感染等方面差异无统计学意义,说明这些因素可能并非术后复发的关键因素｡然而,感染病程>1年和切开引流>1次是多次术后复发的危险因素｡长期的感染可能导致瘘管周围组织炎症反应持续存在,形成瘢痕粘连,增加手术切除的难度,导致瘘管残留,从而增加复发风险｡多次切开引流会破坏局部组织的正常解剖结构,使瘘管分支更加复杂,同样不利于手术彻底切除瘘管｡因此,对于感染病程较长及切开引流次数较多的患者,术前需要仔细查体､找全瘘管的位置及数目,可借助超高频彩色多普勒超声对CPF进行术前的诊断,有反复手术史者可以行MRI平扫,能清楚显示病灶;术中将瘘管连同其周围附着的软骨整体切除可避免或减少术后复发[22]｡

3.7本研究的局限性

本研究为回顾性研究,存在一定的局限性｡首先,病例资料来自单一医院,可能存在选择偏倚,研究结果的普适性有待进一步验证｡其次,对于一些潜在的影响因素,如手术医生的经验､手术方式的细微差异等,未能进行详细分析｡此外,随访时间跨度较大,部分患者可能因失访等原因导致数据缺失,影响研究结果的准确性｡在今后的研究中,可开展多中心､前瞻性研究,扩大样本量,更全面地收集相关资料,深入探讨CPF术后复发的危险因素,为临床治疗提供更可靠的依据｡

综上所述,本研究通过对大样本CPF患者的临床资料分析,明确了其临床特征及术后复发的危险因素｡先天性耳前瘘管女性多发,多为单侧｡绝大多数患者表现为单侧或双侧耳轮脚前单一瘘管口,极少数患者耳瘘口发生在三角窝､耳甲腔内､耳后沟等位置｡可以同时伴发外､中､内耳畸形及头面颈部等其他部位的畸形｡大部分耳前瘘管患者有感染史,且病程较长｡感染病程>1年和切开引流>1次是多次术后复发的重要危险因素｡临床医师应重视这些因素,对于感染病程长､切开引流次数多的患者,在手术治疗时应采取更精细的操作和必要的辅助检查,尽可能彻底切除瘘管,以降低术后复发率,提高患者的生活质量｡本研究的患者样本包含了长达10年的病例资料统计分析,对于耳前瘘管的临床特征､流行病学研究具有很好的参考价值｡

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基金资助:国家耳鼻咽喉疾病临床医学研究中心开放课题(202100003);解放军总医院第四医学中心扶持基金(2024-LCFCJ-06);军委后保计生专项课题(22jsz14);

文章来源:张铭,张红佳,邹艺辉.大样本先天性耳前瘘管临床特征及术后复发危险因素分析[j].中华耳科学杂志,2025,23(03):423-427.