摘要:目的:探讨颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤的临床及CT影像学特征。方法:回顾性分析经病理检查证实的颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤24例患者临床及CT影像学特征。结果:24例颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤中男17例,女7例。24例中16例患者在确诊前进行过抗炎治疗,6例患者在确诊前有拔牙治疗,2例患者行切开引流。骨质改变影像分型:溶骨型骨质破坏占17/24,混合型骨质破坏占5/24,牙槽骨吸收型占2/24。骨质破坏边缘的分型为:虫蚀型占8/24,浸润型占13/24,地图型占3/24,骨质破坏边缘分型在上下颌骨的不同部位具有明显统计学差异(P=0.003),下颌骨边缘破坏以虫蚀型为主,上颌骨病变边缘破坏以浸润型为主,发生在上下颌骨后部骨质改变溶骨型最多见。结论:颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤具有一定的临床及影像学特征,这有助于对其疾病的临床及影像辨知。
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骨原发性非霍奇金淋巴瘤(primary bone non-hodgkin lymphoma, PB-NHL)是一种由恶性淋巴细胞组成的恶性肿瘤,侵犯骨组织,伴或不伴局部淋巴结肿大[1]。PB-NHL占所有淋巴瘤<1%,占所有结外淋巴瘤<5%。PB-NHL累及颌骨更为罕见,其中只有0.6%的PB-NHL存在于下颌骨[2,3]。累及颌骨的PB-NHL大多数是弥漫性大B细胞淋巴瘤,发展迅速,预后较差[4]。
临床上,颌骨PB-NHL的临床表现通常是非特异性的。它可以表现为类似炎症性疼痛、肿胀、溃疡,或是牙齿松动、局部麻木等[4,5]。仅凭临床表现很难区分牙源性感染、根尖周疾病或其他恶性肿瘤的症状。CT扫描是一种敏感及相对无创的成像方式,可以显示骨破坏的类型、肿瘤破坏的边界以及与周围组织的关系,是骨淋巴瘤患者诊治和随访的主要参考依据[6]。
因此,本研究回顾性分析颌骨PB-NHL患者的临床与CT影像特征表现,以期提高口腔医师对颌骨PB-NHL这种罕见疾病的认识,为临床诊断提供更准确的辅助指导依据,从而确保早期诊治及选择合适的治疗方法。
1、对象与方法
1.1 研究对象
收集2017年5月~2022年5月南京大学医学院附属口腔医院收治经组织病理学检查证实,病例资料完整的颌骨PB-NHL患者24例,患者均采用CT扫描。纳入标准为:(1)病灶位于颌骨,伴或不伴邻近淋巴结肿大;(2)病理及免疫组织化学诊断为PB-NHL;(3)未发现远处淋巴结转移或其他结外病变;(4)图像清晰,无明显影响诊断的伪影。本研究经南京大学医学院附属口腔医院伦理委员会批准 (批准号:NJSH-2021NL-78),所有患者均知情并签署知情同意书。
1.2 研究方法
纳入24例颌骨PB-NHL患者的临床及影像特征信息,由两位口腔颌面放射科初级及中级医师对影像特征判读,由主任医师再审,有不同意见时通过协商达成共识。收集的临床特征包括:性别、年龄、主要临床症状、出现症状到寻求治疗的疾病期、确诊前进行过何种治疗;影像特征包括:病灶数目(单个或多个)、位置(上颌骨和/或下颌骨,前部和/或后部)、大小(最大径)、密度CT值、骨破坏分型及骨破坏边缘分型,下颌神经管破坏与否、颌骨有无骨膜反应、有无牙齿浮动、软组织肿块及颈部淋巴结肿大:单个淋巴结短径>1 cm[7]。
本研究参考Mao等[8]的研究,将颌骨发病部位分为前部和后部,颌骨前部为中线至尖牙的部位,颌骨后部为第一前磨牙近中至下颌髁突或上颌结节的部位。考虑到颌骨解剖的特殊性,骨改变的分型除传统的溶骨型、硬化型和混合型外,根据颌骨解剖特征提出了牙槽骨吸收型[9]。根据Lodwick分类标准,本研究将骨质破坏的边缘分为浸润型、虫蚀型、硬化型及地图型4种分型[10]。
1.3 统计学分析
使用SPSS 26.0软件对数据进行统计分析。病变部位、边缘、骨结构改变、软组织肿块和颈部淋巴结肿大以比例表达。患者的年龄、病灶的长径及CT值以x¯±s表示。对骨质改变的分析采用Fisher精确检验,以双侧P<0.05 为差异有统计学意义。
2、结果
2.1 一般情况
24例患者中男17例,女7例,年龄39~86岁,平均(62.9±10.8)岁,中位年龄66岁。患者从出现症状到寻求治疗的疾病持续时间7~180 d不等,中位时间是60 d。24例患者在我科行初步检查之前,大多曾在其他牙科诊所或口腔外科接受过该部位的诊断和治疗。24例中16例患者在确诊前进行过抗炎治疗,6例患者在确诊前有拔牙治疗,2例患者行切开引流。24例颌骨PB-NHL患者中,16例为弥漫大B细胞型淋巴瘤(16/24),7例为T细胞型淋巴瘤(7/24),1例为富于T淋巴细胞大B细胞型淋巴瘤(1/24)。
2.2 病灶位置
24例颌骨PB-NHL患者中,10例(10/24)位于上颌骨,13例(13/24)位于下颌骨,1例(1/24)上下颌骨均有累及。2例(2/24)位于颌骨前部,14例(14/24)位于颌骨后部,8例(8/24)累及颌骨前后部。24例患者中,15例出现疼痛(上颌骨5例,下颌骨10例);16例出现肿胀(上颌骨6例,下颌骨9例,上+下颌骨1例);3例患者出现溃疡(上颌骨、下颌骨、上+下颌骨各1例),6例患者出现口唇麻木(均为下颌骨)。
2.3 影像学分析
2.3.1 颌骨PB-NHL的影像学特征
24例颌骨PB-NHL患者的影像学特征见表1、图1。颌骨PB-NHL的病灶长径为1.89~6.84 cm,平均(4.15±1.48) cm,CT值为(49.43±9.00) HU。牙槽骨受侵者18例,其中14例患者出现牙齿浮动征象,3例牙列缺损除外;累及下颌骨的14例PB-NHL患者中9例有下颌神经管中断征象,6例出现麻木症状。24例PB-NHL中,19例有软组织肿块形成。骨质改变分型中,溶骨型骨质破坏占17/24,混合型骨质破坏占5/24,牙槽骨吸收型占2/24。骨质破坏边缘的分型中,虫蚀型占8/24,浸润型占13/24,地图型占3/24,骨质破坏的边缘分型在上下颌骨的不同分布具有明显统计学差异(P=0.003)。24例患者中3例出现了骨膜反应,均在下颌骨病变中发生,分别表现为线样、层状及放射针状骨膜反应。
2.3.2 颈部淋巴结肿大
24例患者中,出现颈部淋巴结肿大的有6例(6/24),肿大淋巴结短径为1.05~2.68 cm,平均(1.58±0.42) cm。6例淋巴结肿大的患者中,5例位于Ib区(颌下区淋巴结),1例位于Ⅰb+Ⅱa区(颌下区+颈内静脉上部淋巴结)。
图1 颌骨PB-NHL的骨质破坏特征
1a:下颌骨PB-NHL,位于左侧下颌骨后部,呈溶骨型骨质破坏,边缘虫蚀型,颊舌侧软组织肿块;1b:上颌骨PB-NHL,位于右侧上颌骨前后部,呈溶骨型骨质破坏,骨质边缘破坏呈浸润型,颊腭侧软组织肿块。1c、1d:上颌骨后部PB-NHL牙槽骨呈凹陷型吸收。病灶边缘呈地图型改变,颊侧软组织肿块形成
图2 颌骨PB-NHL的增强CT影像特征
表1 24例颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤患者的影像学特征
2.3.3 增强CT检查
2例患者进行增强CT+CT血管造影(CT angiography, CTA),增强后病灶动脉期轻中度强化,静脉期持续强化,表现为快进慢出的持续强化方式。病灶强化均匀,病灶周围可见迂曲小血管影,呈现血管贴边征。其中1例可见边缘包膜样强化(图2)。
2.3.4 化疗后改变
2例患者分别在化疗后7个月和8个月进行了CT复查,CT图像均显示骨质破坏的低密度区范围缩小,病灶边缘出现骨硬化,骨边缘出现骨膜成骨。
3、讨论
3.1 颌骨PB-NHL临床特征
通过本研究回顾性分析表明,颌骨PB-NHL好发于中年男性,这与之前的研究结果相同[11]。PB-NHL最常见的病理分型是弥漫性大B细胞淋巴瘤[4],本研究中有16例为弥漫大B细胞淋巴瘤。
本研究发现,患者在做出正确诊断前的疾病持续时间的中位数是60 d, 这与Michi等[11]的研究相同。这意味着,许多患者在首次就诊前2个月左右就意识到自己的病变,这种短暂性发病的前期意识应提醒口腔医生警惕发生更严重的疾病可能,尤其是当病变对颌面部近似炎症的适当治疗没有效果时,应及时进行影像学辅助排查,降低误诊率,避免延误病情。
回顾性分析中发现,在下颌骨后部的病变患者出现的异常感觉主要是口唇麻木,提示病变侵及下颌神经管。发生在上颌病变的临床表现并不具有特征性。
3.2 影像学特征
颌骨PB-NHL单发更多见,可不伴有淋巴结肿大,出现颈部淋巴结肿大时多位于颌下区。本研究发现颌骨PB-NHL引起的骨质破坏以溶骨型最多见,这与之前的研究相同,可能是破骨细胞刺激因子引起了骨质的溶解性改变[12,13]。颌骨PB-NHL的骨质破坏的边缘多表现为虫蚀型及浸润型,骨膜反应少见。其中,下颌骨PB-NHL的骨质破坏边缘以虫蚀型为主(8例),上颌骨病变以浸润型为主(8例),具有一定的影像特征。本研究发现颌骨PB-NHL更好发于颌骨后部(14例),即便是同时累及颌骨前后部的病变(8例),病灶主体也多位于前磨牙及磨牙区牙槽骨。颌骨PB-NHL多见软组织肿块形成,且多表现为形态不规则、边缘不清晰、密度欠均匀。累及牙槽骨的病变易引起牙齿悬浮,临床上需与牙周疾病相鉴别。CT增强后的淋巴瘤病灶呈持续性轻中度均匀强化,病灶血管贴边征具有较为特殊的影像特征。本研究中出现骨膜反应的病例均在下颌骨病变中发生(3例)。出现的骨膜反应形态多样,可能是骨膜成骨过程中生长快慢不同造成的,没有特殊的鉴别意义。
颌骨PB-NHL多采用放化疗治疗,多伴随骨坏死及继发性骨髓炎等并发症[14]。本研究中2例放化疗后随访的患者均表现为病灶体积缩小的同时出现骨硬化及骨膜成骨。
3.3 总结
颌骨PB-NHL多见于中年男性,好发于颌骨后部,单发多见,多伴软组织肿块形成,颈部淋巴结肿大较少见,多位于颌下区。引起的骨质破坏以溶骨型最多见,骨质破坏边缘多表现为虫蚀型及浸润型,骨膜反应少见。下颌骨PB-NHL的骨质破坏边缘以虫蚀型为主,上颌骨以浸润型为主,亦具有一定的特征性。颌骨PB-NHL由于临床多表现为近似炎症性疼痛、肿胀、牙齿松动、溃疡及麻木等症状,易误诊为牙源性或牙周性疾病,从而导致治疗延误。因此,应注重颌骨PB-NHL的临床及影像特征,避免延误诊疗,提高患者的生存率。
参考文献:
[7]潘笑,胡子洋,梁家豪,等.腮腺恶性淋巴瘤的螺旋CT影像表现及分析[J].口腔医学研究,2021,37(7):651-655.
基金资助:江苏省自然科学基金(编号:BK20150089);江苏省南京市医学科技发展项目(编号:YKK15116);
文章来源:冯永静,文珊辉,王铁梅等.颌骨原发性非霍奇金淋巴瘤的临床及CT影像学特征分析[J].口腔医学研究,2023,39(11):978-981.
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