孤独症谱系障碍（autism spectrum disorder,ASD）是以社会交往和沟通障碍、狭隘兴趣与刻板重复行为为主要特征的神经发育障碍性疾病，属神经发育障碍范畴[1,2]。目前，美国疾控中心2023年报道ASD患病率为2.8%，全球患病率约为1/36[3,4]，给个人、家庭和社会带来巨大负担[5]。

已有研究显示，对ASD患者进行早期干预，可以有效缓解ASD患者的症状，降低继发性行为及情感问题的发生[6]。儿童脑科学研究显示，对ASD患者进行干预与治疗的黄金期为2—5岁[7]。ASD患者的康复可能是终生的，其家庭生活占时最久，父母对其的陪伴时间最长，所以家庭干预在ASD儿童的康复治疗中显得尤为重要[8]。家长了解并积极参加到日常康复的过程中，这样可以使ASD儿童能够更多地使用目光接触、积极情感、共同游戏和主动的口头交流与人沟通，就能够提高干预与康复的效果[9]，实证研究表明，家庭干预可使ASD儿童及其家庭在时间与治疗效果中收益受益。Green J等[10]持续追踪研究家庭干预的长期影响，与家长未接受培训的对照组儿童相比，家庭干预组的儿童与父母有更多肢体、语言交流，并且核心症状也得到长期有效的改善。Parsons D等[11]通过远程培训家长居家康复措施对儿童进行干预，结果显示ASD儿童的社交能力和沟通技能得到改善。由于近年来关于家庭干预的ASD儿童早期干预研究越来越多，研究结果也不尽相同，但不同研究之间研究方法并不相同，多数研究所评测的结果之间存在较大异质性，本文通过家庭干预在ASD儿童中应用效果的RCT文献进行meta分析，寻求循证医学证据，探寻孤独症谱系障碍儿童家庭干预的适宜方法及实用路径。

1、资料与方法

1.1纳入与排除标准

(1)研究类别：孤独症儿童居家康复干预疗效的RCT。(2)被试对象：符合《精神病学诊断标准和第5版统计手册》[12]诊断的ASD儿童。(3)介入措施：分为试验组和观察组，观察组采用传统的介入措施，即康复机构根据ASD儿童病情为其制定人际交往训练、生活技能训练、语言交流训练及行为矫正训练计划等。试验组在观察组的基础上增加以居家生活环境为干预背景、家长为主要干预措施者的家庭康复干预。(4)结局指标：儿童孤独症评定量表（childhood autism rating scale,CARS)[13]，评分越低，ASD儿童功能越好；儿童孤独症家长评定量表（autism behavior checklist,ABC)[14]，总体评分越低，ASD儿童行为越好；孤独症治疗评估量表（autism treatment evaluation checklist,ATEC)[15]用于评价ASD儿童核心症状，由4部分组成，每部分得分越高，代表该领域ASD症状越严重；文兰适应行为量表（Vineland adaptive behavior scales,VABS），由4个测量领域组成，得分越高，代表ASD症状越轻。

1.2文献检索策略

计算机检索：(1)中文数据库：中国知网数据库（CNKI）、维普数据库（VIP）、万方数据库（Wanfang data);(2)外文数据库：Cochrane library、Pub Med、Embase、Web of science。通过建立数据库，寻找家庭干预相关的临床RCT研究。以关键词和主题词相结合的方式进行文献检索，中文检索词条：孤独症、孤独症谱系障碍、自闭症；家庭、家庭治疗、家庭干预、家庭康复、父母。英文检索词条：autism、autistic disorder、autism spectrum disorder、ASD、family therapy、family intervention、family、parent、parents。Prospero平台注册号：CRD2023431848

1.3结局测量指标

由两名经过培训的研究人员在资料库中分别进行文献检索，独立筛选、下载符合收录标准的论文，建立数据库。对比剔除重复文献后进行初筛：通过阅读检索文献的题目和文摘，严格按照纳入和排除的标准对不符合条件的文献进行剔除。阅读全文进行复筛：两名研究者阅读全文对保留意见不一致的文献进行讨论。如有异议，则交由第三方研究者裁定。对最终纳入文献提取有效数据，提取内容：(1)论文题目、作者、发表日期和出处；(2)干预方法与方式；(3)随机分组的执行流程，采用盲法；(4)评价指标与评价结果。

1.4文献质量评价

根据Cochrane评价手册[16]中的RCT质量评价标准，对纳入的研究资料进行质量评价，主要包括：(1)随机分组方式的随机性；(2)分组方式的隐蔽性；(3)是否采用盲法；(4)研究结果数据的完整性；(5)对调查结果进行有选择的汇报；(6)其他偏见的根源。

1.5统计学分析

从原始数据中提取所有数据，包括计数资料和计量资料。将所有数据导入Review Manager5.4软件，进行meta分析。使用“计数资料”方法将结果按OR值（即计数资料中的P值）进行比较。如果两个研究之间存在异质性，则需要保守地采用随机效应模型（randomized model）合并数据（I2=0）或进行亚组分析（subgroup analysis）。在合并结果中，若发现I2<50%时，认为异质性不显著，则可使用固定效应模型。

2、结果

2.1文献筛选结果

文献筛选见图1，纳入文献基本特征见表1。

图1文献筛选流程图  

2.2纳入文献的基本特征与偏倚风险评价结果

共18篇家庭康复干预的文献被纳入meta分析，纳入ASD病例1544例，试验组774例，对照组770例。结果详情见图2。

2.3 meta分析结果

2.3.1以CARS为评价指标的文献分析结果：3篇随机对照实验使用CARS评价ASD儿童症状[17—19]，异质性检验呈低异质性，结果比较可靠。采取固定效应模型（P=0.32 I2=12%）。结果显示，试验组与对照组相比CARS评分更低(MD=﹣2.56 95%CI﹣3.09—﹣2.02），差异具有显著性意义，见图3。

2.3.2以ABC为评价指标的文献分析结果：9篇随机对照实验使用ABC评价ASD儿童症状[17,20—27]，异质性检验呈中度异质性，结果比较可靠。采取固定效应模型（P=0.02 I2=54%）。结果显示，试验组与对照组相比ABC评分更低（MD=﹣9.87 95%CI﹣10.76—﹣8.99），差异具有显著性意义，见图4。

2.3.3以ATEC为评价指标的文献分析结果：8篇随机对照实验使用ATEC评价ASD儿童症状[20—24,27—29]，各文章异质性检验无异质性，结果非常可靠。采取固定效应模型（P=0.58I2=0%）。试验组与对照组相比ATEC评分更低（MD=﹣11.10 95%CI﹣12.10—﹣10.10），差异具有显著性意义，见图5。

2.3.4以VABS为评价指标的文献分析结果：5篇随机对照实验使用VABS-Communication评价孤独症儿童影响的森林图[10,30—33]，各文章异质性检验无异质性，采用固定效应模型（P=0.53 I2=0%），试验组数据高于对照组数据，MD=0.85,95%CI（﹣1.79,3.49）。结果具有显著性意义，见图6。

2.4敏感性分析

采用逐个剔除单个研究的方法进行敏感性分析，逐一排除个别研究后，各项指标无显著变化，meta分析结果稳定性，不具备进一步进行meta回归与亚组分析的意义。

2.5发表偏倚

以CARS为结局指标的文献数量较少，因而仅对以ABC、ATEC、VABS-Communication为结局指标的文献进行漏斗图结果指标分析。结果表明：ABC研究中圆点部分分布在漏斗图边缘，但总体呈中线两侧对称；ATEC研究中的圆点位于漏斗图法的中间，中线的两边呈对称状；VABS-Communication研究中呈现总体对称，发生偏移概率低，提示发生偏移的可能性较小，见图7—9。

3、讨论

近年来ASD发病率持续增长，患病人口数量庞大[34]，其照顾者除承担儿童的养育、教育工作外，同时还要完成较为专业的家庭康复的任务。家庭是ASD儿童成长的最重要环境，照顾者对这一疾病的认识、家庭康复技能的储备、教育理念与教育态度、育儿方式、自我情绪的调控能力及精神、心理状况等都直接影响ASD儿童的康复干预疗效[35]。家庭干预是一种包容性、系统性干预方法，早期起源于心理治疗，旨在加强所有家庭成员的沟通、关系和功能[36]。本研究结果表明，在常规干预的基础上联合家庭干预对比单纯常规干预可提高ASD儿童治疗效果，同时有效减少儿童照顾者因为儿童病情所造成的焦虑、抑郁症状，缓解育儿压力。

表1纳入文献基本特征  

3.1家庭干预效果

纳入文献研究结果表明，家庭干预对于ASD儿童的社交障碍、刻板行为、情绪情感障碍等核心症状有明显改善作用；在提高ASD儿童动作模仿能力、基础感觉、生活自理能力、交流能力、认知能力及人际交往技能方面有明显效果[37]。因研究方法不同，于婷等[38]设计在早期丹佛模式下家庭治疗的随机对照试验未被纳入本研究。但其研究内容仍具有较好的参考意义，描述性分析研究结果显示：康复机构指导下的ESDM家庭治疗可明显改善ASD儿童的感觉、交往、运动、适应性、个人社交方面的能力，改善程度与康复机构密集训练相近。Storch等[39]将32例6—17岁患有ASD并伴有焦虑的青少年进行家庭暴露治疗与常规治疗对照的随机对照试验。结果显示：家庭暴露治疗可作为一种相对短暂的干预措施来治疗青少年ASD患者的焦虑。

3.2家庭干预方法

对本次研究纳入的文献进行分析，结果表明，有效的家庭干预方法的主要包括：人际关系发展干预、关键技能训练、结构化教学、语言交流能力干预、听觉干预，游戏疗法、日常生活活动训练及父母教育计划等。但文献对于照顾者如何进行上述方法的学习及应用能力的评价未作出明确的说明。Rogers等[40]用随机对照试验对三所高校进行多中心调查，被分配到早期丹佛模式（ESDM）干预组的儿童每周接受3个月的家长辅导。在计划的双向分析中，汇集了所有三个站点的数据，发现ESDM组具有显著的优势。因而基于ESDM下的家庭干预方法被认为是行之有效的干预方法。Diggle等[41]总结了不同研究设计在家长介入方式、频率以及目标选择等方面的差异，即家长介入程度对干预效果的影响，可能并不是由家长或治疗师单独决定的，而是在多大程度上可以归因于家长或治疗师。

图2纳入文献的质量评价 

图3家庭干预对于孤独症谱系障碍儿童CARS评分的影响  

图4家庭干预对于孤独症谱系障碍儿童ABC评分的影响 

图5家庭干预对孤独症谱系障碍儿童ATEC评分的影响  

图6家庭干预对孤独症谱系障碍儿童交流能力的影响  

图7家庭干预对ASD儿童ABC量表影响纳入研究的漏斗图 

图8家庭干预对ASD儿童ATEC评分影响纳入研究的漏斗图  

图9家庭干预对ASD儿童VABS-Communication评分影响的漏斗图  

3.3家庭干预对照顾者本身的影响

有证据表明，家庭干预可有效减少儿童照顾者因为儿童病情所造成的焦虑、抑郁症状[42]。高迪等[43]进行在ESDM下家长培训对ASD儿童疗效以及父母压力的影响，结果显示，ESDM结合家庭干预及单纯ESDM密集训练均能改善ASD儿童的核心症状，同时缓解父母育儿压力；但ESDM密集训练结合家长培训对缓解父母育儿压力的效果更为显著。Tonge[44]等采用随机分组比较设计，采用家长教育和咨询干预来控制非特异性治疗效果。对初诊ASD儿童的父母进行为期20周的父母教育和技能培训，对父母的心理健康和适应有显著改善。Turner-Brown等[45]设计50例3岁以下的ASD家庭进行干预被随机分配参加为期6个月的干预，家庭实施幼儿教育（family implemented TEACCH for toddlers,FITT）或6个月的社区服务。结果显示，治疗对家长压力和幸福感有显著影响。

3.4研究局限性

由于现有文献对ASD儿童家庭干预的高质量RCT试验报道较少，纳入本研究的文献数量有限，并且在选择结局指标及干预措施方面存在差异，导致部分数据异质性过高，但可分析结果依旧比较可靠。后续研究建议通过康复机构实施双盲的高质量RCT研究，以进一步探讨家庭干预对ASD儿童的疗效与作用机制。

综上所述，在常规治疗基础上联合家庭干预，对ASD儿童核心症状的改善有明显效果，可有效提高儿童的综合能力。家庭环境为ASD儿童最为熟悉的生活环境，有助于康复干预的实施与学习技能的泛化应用。家庭干预的有效实施可以提升亲子关系，减缓照顾者育儿压力。未来的研究方向可关注ASD儿童家庭干预的具体模式及康复机构为ASD家庭提供专业支持的有效途径，从而提高ASD儿童家庭干预实施效果，让更多ASD儿童及家庭受益。

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基金资助:黑龙江省教育厅基本科研业务费基础研究项目(2020-KYYMF-0298);

文章来源:孟栩辉,姜志梅,刘安南等.家庭干预治疗孤独症谱系障碍儿童疗效的meta分析[J].中国康复医学杂志,2024,39(03):399-404.