摘要:目的 分析膀胱乙状结肠瘘的临床特点、诊断和鉴别诊断措施、误诊原因和防范措施。方法 回顾性分析2022年3月至2023年4月收治的曾误诊为膀胱癌的膀胱乙状结肠瘘2例的临床资料。结果 2例分别因发现直肠肿物3 d、间歇性肉眼血尿9 d入院。2例均误诊为膀胱癌,皆行经尿道膀胱诊断性电切术,术后病理提示为膀胱肉芽肿性炎、腺性膀胱炎。术后经导尿管逆行向膀胱内注入造影剂后CT平扫发现瘘口位置,明确诊断为膀胱乙状结肠瘘。误诊时间1~2周。确诊后1例行开放性乙状结肠部分切除+膀胱乙状结肠瘘修补术;1例行腹腔镜下乙状结肠部分切除+膀胱结肠瘘修补术+膀胱部分切除术。术后均恢复良好,随访未见异常。结论 膀胱乙状结肠瘘临床罕见,部分患者由于缺乏特异性症状,临床医师认识不足、影像学检查受限等原因,极易被漏诊、误诊,临床医生应高度警惕膀胱乙状结肠瘘,以免延误治疗。
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膀胱乙状结肠瘘是指膀胱与乙状结肠间形成的异常病理性通道,临床罕见,但为肠道或膀胱疾病的严重并发症,无显著症状者诊断较困难,且常被漏诊、误诊、延迟诊断及治疗。本文回顾性分析2022年3月至2023年4月合肥市第一人民医院收治的2例曾误诊为膀胱癌的膀胱乙状结肠瘘患者的临床资料,查阅相关文献,反复思考其治疗过程,旨在深入探讨膀胱乙状结肠瘘的临床特征、诊断及鉴别诊断方法,并总结其误诊原因及防范措施,提高临床医师对该疾病的认识、识别和处理能力。本研究经合肥市第一人民医院伦理委员会审核批准(2025⁃027⁃01),患者或家属均签署知情同意书。
1、病例资料
【例1】男,71岁。因“体检彩超检查发现直肠肿物3d”入住介入血管外科。前列腺增生病史5年、高血压病史3年。3d前患者在外地某县级医院彩超检查提示膀胱顶部后方与直肠上段之间探及实性低回声包块,该包块与直肠关系密切,大小3.7cm×2.3cm,边界欠清,形态欠规则,内部回声不均匀,可见点状回声。病程中患者有排尿困难,偶有血便。查体:生命体征正常,一般情况良好。腹部平软,无压痛及反跳痛,未触及包块,双肾区无叩击痛。直肠指检可触及前列腺Ⅲ度增大,表面光滑,质韧,未触及硬结,中央沟变浅,无压痛,未触及直肠肿物,指套无染血。实验室检查:血常规、消化道肿瘤标志物、连续3d尿脱落细胞学检查均未见异常;尿常规提示红细胞523个/μL,白细胞17个/μL,细菌834个/μL;便常规隐血阳性。腹盆腔CT平扫+增强扫描提示直肠乙状结肠交界处肠管壁增厚,增强后明显不均匀强化,恶性病变可能,邻近膀胱左侧壁不规则增厚,可见不均匀强化,考虑为肠道恶性病变累及所致,膀胱癌待除外,膀胱内积气征象(图1a、1b);肠镜检查提示直肠距肛缘约10cm处局部黏膜粗糙糜烂,乙状结肠多发憩室(图1c),距肛缘约20cm处见一直径约0.4cm息肉样隆起,予以活检钳除;直肠乙状结肠交界处黏膜稍粗糙,未见溃疡及新生物。病理检查结果:(乙状结肠)管状腺瘤,部分腺体上皮低级别上皮内瘤变;(直肠)黏膜慢性炎局灶活动期。结合相关影像学检查拟诊为膀胱癌,转入泌尿外科,转科后首先行膀胱镜检查,镜检发现膀胱左侧壁黏膜异常隆起,范围约2cm×3cm,局部表面滤泡样改变,予以活检。病理检查提示倾向膀胱息肉样增生性病变。考虑病理结果与临床诊断、影像学检查极不相符,予以经尿道诊断性膀胱电切术,术中见前列腺增大,双侧输尿管开口清晰,膀胱腔内形态异常,左侧壁异常隆起,呈膀胱外肿块向内压迫改变,隆起部位局部黏膜呈滤泡样改变,范围约2cm×3cm,予以电切左侧壁异常组织。术后病理检查提示膀胱组织见大量浆细胞、淋巴细胞、中性粒细胞、组织细胞弥漫性浸润,符合膀胱肉芽肿性炎(图1d)。患者术后第6天发现尿袋内存在粪渣样物质,反复堵塞导尿管,经多学科讨论后考虑为乙状结肠憩室炎所致膀胱乙状结肠瘘可能性较大。复查腹盆腔CT提示乙状结肠可见肠管壁肿胀及少许积气,其腔外亦见少许积气;经导尿管逆行向膀胱内注入碘克沙醇造影剂后CT检查提示乙状结肠、直肠可见造影剂,乙状结肠与膀胱瘘道形成(图1e)。患者膀胱乙状结肠瘘诊断明确。误诊时间2周。确诊后转入胃肠外科予以乙状结肠部分切除+膀胱乙状结肠瘘修补术,术中发现乙状结肠中段与膀胱左后侧壁致密粘连,分离发现大小1.5cm瘘口,周围组织水肿,未见肿瘤。术后病理提示肠黏膜组织,肌层及浆膜层内见大量急慢性炎细胞浸润,符合慢性炎性增生性病变(1f)。术后恢复良好,随访30个月无异常。
图1误诊为膀胱癌的膀胱乙状结肠瘘腹盆腔CT影像及病理表现(男,71岁)
【例2】男,53岁。因“间歇性肉眼血尿9d,经尿道膀胱肿瘤电切术后1周”入院。1年前因肠息肉行肠镜下息肉切除。9d前患者因肉眼血尿入住外地某市级医院,泌尿系CT平扫+增强扫描提示膀胱左上侧壁见5.8cm×2.5cm团块状软组织密度影,增强明显强化,考虑膀胱癌,病灶与邻近乙状结肠粘连不清,周围脂肪间隙密度增高,乙状结肠多发小憩室(图2a、2b)。当地医院予以经尿道膀胱肿瘤电切术,术中见膀胱左侧壁肿块,大小3cm×4cm,表面多发滤泡伴有坏死组织,余膀胱黏膜光滑,双侧输尿管开口清晰可见。术后病理提示腺性膀胱炎。患者疑虑肿瘤未能切除、诊断错误,术后1周为求明确诊治携带导尿管入住我科。入院后当天出现寒战高热,最高体温39.3℃,余生命体征平稳。专科查体:腹部平软,无压痛、反跳痛,导尿管在位通畅,尿色稍浑浊。实验室检查:血常规提示白细胞12.04×109/L;尿常规提示白细胞酯酶(+++),白细胞394个/μL,细菌1399个/μL,红细胞49个/μL;便常规隐血阳性。尿培养提示奇异变形菌,血培养提示大肠埃希菌。仔细审阅术前外院CT影像表现,结合病理结果,考虑膀胱乙状结肠瘘可能。入院后经敏感抗生素治疗体温及血常规指标均恢复正常。完善肠镜检查提示乙状结肠和降结肠交界部见多发憩室,肠腔外压迫,管腔狭窄,伴有牵拉粘连,局部肠黏膜糜烂(图2c)。病理检查示:(乙状结肠)黏膜组织慢性炎(2d)。经导尿管逆行向膀胱内注入碘克沙醇造影剂后CT检查提示膀胱及邻近乙状结肠、直肠内见造影剂影(2e)。结合病史及影像学检查确诊为膀胱乙状结肠瘘,经科室讨论后予以腹腔镜探查,术中见乙状结肠中段与腹膜、膀胱壁紧密粘连,分离粘连见膀胱肠道之间瘘道形成,证实为膀胱乙状结肠瘘。误诊时间1周。确诊后遂行腔镜下乙状结肠部分切除+膀胱结肠瘘修补术+膀胱部分切除术,术后病理提示乙状结肠多处黏膜疝入肌层,部分憩室内壁溃疡形成并贯通肠壁,符合结肠憩室伴憩室炎及穿孔(图2f)。术后恢复良好,随访18个月,排尿、排便正常。
2、讨论
2.1疾病概述
膀胱肠瘘在临床中极为罕见,检索以往文献,仅有少数的报道。本病男性多见,一般认为男女比例约为3∶1[1⁃2],本文2例均为男性,可能与相对较小的男性骨盆且膀胱与肠道之间缺乏器官等天然屏障有关。膀胱肠瘘的发病年龄与病因密切相关,肠道憩室炎、恶性肿瘤、克罗恩病分别是膀胱肠瘘发生的前三位病因[2⁃3]。此外,膀胱肠瘘也可继发于外伤、异物、医源性损伤等情况,临床中最常见的医源性损伤来源于膀胱癌、前列腺癌及结肠癌的手术或放疗[3⁃4],甚至有Meckel憩室、黄色肉芽肿性膀胱炎致膀胱肠瘘的报道[5⁃6]。国内由于憩室炎发病率低,由憩室炎引起的膀胱肠瘘并不多见,以肠道恶性肿瘤占第一位。由于结肠尤其是乙状结肠是肿瘤和憩室炎好发部位,膀胱乙状结肠瘘是最常见膀胱肠瘘类型[7],本文2例误诊病例均为膀胱乙状结肠瘘。
图2误诊为膀胱癌的膀胱乙状结肠瘘腹盆腔CT影像及病理表现(男,53岁)
膀胱乙状结肠瘘的症状可来源于泌尿道或肠道,因为膀胱的高顺应性与低压,一般来说下尿路症状更常见,主要表现为气尿、粪尿、肉眼血尿、耻骨上疼痛及反复尿路感染[8]。其他伴随症状可有腹痛、发热、腹泻、里急后重、代谢性酸中毒等。需要注意的是,尽管气尿是膀胱乙状结肠瘘较为特异性的症状,但必须除外其他可能引起气尿症状的情况,如膀胱镜等器械操作以后,气肿性膀胱炎及少见的由产气杆菌所致的尿路感染[9]。除了气尿与粪尿典型症状外,其余伴随症状及合并症对膀胱乙状结肠瘘诊断特异性较差,增加了诊断难度,明确诊断更多依赖于多项医技检查。
本文中经尿道诊断性膀胱电切术后,例1患者尿液中出现粪渣,例2患者出现寒战高热,均考虑为膀胱乙状结肠瘘所致。结合术前CT膀胱积气、肠镜检查见结肠多发憩室及术中所见,排除医源性损伤。2例发生膀胱乙状结肠瘘的病因均考虑为乙状结肠憩室炎,经尿道膀胱电切操作仅将瘘口扩大,并不是形成瘘道的原因,术后病理诊断也同样证实这一观点。临床中如遇到难以解释的下尿路症状、消化道症状,同时伴有本文中所述病因,需警惕本病的发生。
2.2诊断
对于膀胱乙状结肠瘘的诊断,尤其是瘘口位置的确定极为困难,诊断手段仍在探索。传统上钡剂灌肠被用作一线检查,同时利用Bourne试验可提高检出率[4]。Bourne试验是在钡剂灌肠无果后收集第一次排出的尿液立即离心,将尿沉渣作X线检查,若检查结果发现存在不透射线的物质即可确诊。但因其敏感度较低、无法确定瘘管位置而被CT检查所取代[4]。膀胱造影虽然常用,但通常不太能明确诊断。考虑与膀胱低压致瘘道无法显影及X线对脏器分辨率较低有关。目前认为CT和膀胱镜是最有价值的医技检查[9]。膀胱镜对了解膀胱腔内病变及膀胱内瘘口的位置有重要价值,虽然膀胱镜的检查结果往往是非特异性的,包括滤泡状或乳头状改变、局部红斑等,但对于排除泌尿系统恶性肿瘤、间质性膀胱炎是必要的[10]。本文例1患者膀胱镜仅见黏膜隆起及滤泡,病理为肉芽肿性炎;例2患者外院电切镜检查及临床病理检查考虑腺性膀胱炎,2例患者镜下均未见瘘口,极易造成临床医生疏忽。
目前,CT已成为首选的影像学检查,增强CT能发现瘘口的大致位置、判断周围血管、组织、脏器的情况,发现潜在的病因,并对手术方式有很大的指导作用[1,3,10⁃13]。而且腹部CT检查也是结肠憩室炎及其并发症诊断、病情分级的金标准[14]。对于可疑膀胱乙状结肠瘘的CT三联征包括:(1)膀胱壁增厚,且邻近的结肠壁也增厚;(2)膀胱内出现空气征(此前无下尿路操作);(3)结肠憩室影像。本文2例患者均具有上述特征。本文2例患者,增强CT均未明确发现瘘道,在膀胱内注入造影剂保持充盈状态约30min后再次进行CT平扫检查,对比之前影像可观察到肠道内造影剂显影,明确膀胱肠瘘的存在。同时通过CT三维重建明确瘘口位置、大小,对后续诊疗有很大帮助。有文献报道,虽然CT的诊断准确率很高,但对较小的瘘道可能检测不到[15]。
有研究表明,MRI凭借优秀的软组织分辨能力和多序列图像类型的特性对于部分复杂瘘的判断更有优势,尤其是炎症性肠病所致的膀胱肠瘘,MRI更优于CT[16]。结肠镜是结肠疾病的重要检查手段,虽然很少能直接观察到瘘口,但对了解结肠内病变(肿瘤、憩室等)有不可替代的作用,对手术策略有重要指导意义,因此建议使用结肠镜作为诊断工具来确定膀胱结肠瘘的病因,而不是仅仅关注瘘本身的识别[1]。
目前尚无关于膀胱乙状结肠瘘诊断的金标准,GOLABEK等[17]提出的“病史采集/临床症状→经腹超声→罂粟籽试验→增强CT/MRI→膀胱镜/肠镜+活检”流程,具有较大的参考价值。因此膀胱乙状结肠瘘的诊断需要联合多项医技检查,首选CT、膀胱镜、结肠镜,综合参考。本文误诊的2例患者通过膀胱造影联合CT检查诊断膀胱乙状结肠瘘,最终通过术中探查证实,值得临床借鉴。
2.3治疗及预后
膀胱乙状结肠瘘未经治疗极难自愈,对于部分临床症状较轻、瘘口较小且确定为憩室炎等良性疾病的患者可尝试保守治疗,包括静脉营养支持、禁食水、抗感染、留置导尿管等[1]。内镜下治疗乙状结肠膀胱瘘仅有成功个案[18],对于大多数患者而言,手术治疗仍是最佳选择[16,19]。目前,膀胱乙状结肠瘘尚无统一标准的手术方式,各种术式应根据患者具体情况个体化选择。手术治疗的目标是以最小的解剖代价来分离和关闭所涉及的器官,并实现泌尿、肠道系统正常的长期功能。如果肠管病灶和膀胱均可以切除,可选择肠管切除、膀胱部分切除、全膀胱切除术或膀胱瘘口修补术[20]。但是肠瘘可能会引起严重的盆腔炎症、盆腔脓肿而复杂化,导致手术复杂化,需分期重建所涉及器官。
近年来,由于围术期营养的改善、抗生素的发展,肠道准备的重视、医学科技的进步以及手术技巧的提高,临床已逐渐摒弃以往推荐的“三期手术治疗”,不再强调近端结肠造口的作用[18],趋向于一期吻合手术[11,17,21⁃23]。一期修复包括切除瘘管、闭合所涉及的器官,以及在切除相关肠段后,肠道的端端吻合。一期修复不仅可以减少术后并发症,而且能显著缩短住院时间,减少住院费用,EZUMBA等[23]研究认为一期修复是最佳选择;二期修复方法主张去除瘘管,闭合相关脏器,并实行暂时近端结肠造口术,在瘘管完全闭合后,再手术关闭近端结肠造口。采取一期或二期修复手术主要取决于瘘管的位置、病因、患者的一般状况、盆腔脓肿及结肠梗阻的情况。荆翌峰等[9]认为,在充分的肠道准备下对于一般情况良好、病变局限的患者应尽量选择一期手术治疗,在以下情况可以考虑分期手术:感染未得到控制、炎症广泛、脓肿形成、晚期肿瘤、放射损伤、肠梗阻、存在复杂瘘或一般情况较差的高龄患者。目前临床应根据具体情况选择一期修复或二期修复治疗,本文2例患者身体状况良好,瘘道由憩室炎形成,无肠梗阻,术前予以充分营养支持均选择一期手术治疗,效果良好,术后无并发症。手术入路可选择开放与经腹腔镜手术。本文例1患者因对此疾病认识不足选择开放手术,例2患者选择腹腔镜手术。腹腔镜手术治疗该疾病的安全性、有效性已经得到证实[2,11,24⁃31],与传统方法相比,腹腔镜手术可降低手术部位的感染率,减少并发症[32⁃33]。随着医学科技的进步,机器人辅助腔镜技术在国内各级医院已基本普及,其优越的可视化、灵活性、更加精细的分离操作,在膀胱乙状结肠瘘的修复治疗中具有独特的优势[34⁃37]。因此综合相关文献及笔者经验,膀胱乙状结肠瘘的手术治疗可优选腹腔镜或机器人术式的一期手术。
膀胱乙状结肠瘘的预后与病因密切相关,良性病变所致者大多数可治愈,预后良好,本文2例患者因结肠憩室炎所致,术后均恢复良好。原发病因为恶性肿瘤者预后相对较差,肿瘤易转移复发。
2.4误诊原因分析
2.4.1发病率低,对疾病认识不足:文献报道住院患者膀胱肠瘘发生率为1/3000,较为少见,是一个很容易被忽略的疾病[38]。临床中接触到此类疾病的概率较低,诊疗此类疾病经验较少,缺乏对该疾病的直观认识。本文例1患者在膀胱镜检查中发现左侧壁黏膜异常,表面滤泡样改变,活检病理提示膀胱息肉样增生性病变,当病理结果不符合原有诊断时,治疗组医生只单纯考虑未能取到足够的病变组织,缺乏对该疾病特点的警惕性;例2患者以肉眼血尿为主诉就诊时,因症状无特异性,仅单纯从症状及影像学结果方面考虑常见病多发病,接诊医生诊断先入为主,过度相信CT检查报告,未能仔细阅片分析,草率的诊断膀胱癌。由此可见,临床医生普遍对该疾病认识不足,是导致该疾病误诊的重要原因。
2.4.2忽略影像学重要特点:本文2例患者入院时CT检查均提示膀胱积气征象,为膀胱肠瘘典型的影像学表现,在治疗过程中接诊医生虽然对此征象存疑,但却未过多的深究讨论其原因,忽略了重要信息,延误诊断。
2.4.3临床症状不典型:气尿、粪尿、反复泌尿道感染是膀胱乙状结肠瘘特征性表现。本文例1患者因检查发现直肠肿物入院,无泌尿系统症状,肠镜检查排除肠道肿瘤后结合CT检查、膀胱镜检查误诊为膀胱癌。例2主诉肉眼血尿、CT检查提示膀胱内团块影与膀胱癌完全相符,因此误导了诊断。2例患者缺乏典型症状与体征,例1患者直至术后尿袋内见到粪渣,才考虑到该疾病的可能性。
2.4.4医技检查的局限性:虽然膀胱乙状结肠瘘辅助检查手段较多,如CT、MRI、膀胱镜、结肠镜、膀胱造影、Bourne试验等,但临床中少有检查能直接确诊,每项检查均有其局限性,尚无检查的“金标准”。本文例1患者明确诊断前CT检查、膀胱镜、结肠镜均未能发现瘘的存在,最终联合膀胱造影及CT检查方才明确膀胱乙状结肠瘘的诊断,发现瘘口的位置。
2.5防范误诊措施
2.5.1强化对该病的认识:认真学习膀胱乙状结肠瘘相关知识,加强对疾病的了解,熟知疾病的临床表现及特点,以增加早期在疾病诊断时能考虑到本病的可能性。我们在治疗本文例1患者的过程中吸取了经验教训,深入的学习掌握该疾病的特点,所以在刚接诊例2患者时就考虑到了该疾病的可能性。
2.5.2提高临床阅片及鉴别诊断能力:临床医师对影像学检查提示有膀胱内积气征象者,要注意与膀胱肠瘘鉴别,剖析膀胱肠瘘临床影像学特征,高怀疑指数可减少误诊、漏诊的发生。
2.5.3综合合理应用多种医技检查:对于出现气尿、粪尿、反复尿路感染或影像学检查提示膀胱内积气者,如能考虑到膀胱乙状结肠瘘可能,早期联合多项检查,排除其他疾病的可能性,多可避免误诊的发生。
2.5.4重视多学科协作诊疗:患者临床症状、影像学检查及病理结果不一致时,要尽早进行多学科讨论,各科室医生抓住疑点深入讨论,提供诊疗思路,有利于减少术前误诊,避免患者二次手术创伤,有助于早期诊断及治疗。
综上所述,膀胱乙状结肠瘘临床罕见,部分患者由于缺乏特异性症状,临床医师认识不足、影像学检查受限等原因,极易被漏诊、误诊、延迟诊断。当临床中遇血尿、气尿,影像学检查提示膀胱内积气,膀胱壁与邻近肠道界限不清时,临床医生应高度警惕该疾病的可能,应积极筛查,避免漏诊、误诊。利益冲突本文各署名作者均不存在利益冲
参考文献:
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基金资助:合肥市卫生健康委员会项目(Hwk2024zd010);
文章来源:刘伟,周正兴,李清华,等.膀胱乙状结肠瘘误诊原因分析及防范措施[J].临床误诊误治,2025,38(09):21-27.
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